Leptospirosis merupakan penyakit zoonosis yang disebabkan oleh infeksi bakteri berbentuk spiral dan termasuk genus Leptospira. Bakteri ini bersifat pathogen dan dapat ditularkan dari hewan kepada manusia. Leptospirosis merupakan zoonosis yang paling tersebar luas di dunia. Mortalitas akibat leptospirosis di Indonesia merupakan peringkat ke-3 di dunia. Tujuan penelitian untuk mengetahui hubungan pengetahuan kesehatan masyarakat dengan kejadian Leptospirosis.
Penelitian analitik observasional dengan rancangan case control. Populasi kasus Leptospirosis di Kota Semarang tahun 2016 sebanyak 42 kasus, teknik sampling dengan Proporsional Random Sampling. Sampel sebanyak 48 responden yang terdiri dari 24 kasus dan 24 kontrol. Kasus merupakan penderita yang di diagnosis Leptospirosis oleh dokter Puskesmas di Kota Semarang, sedangkan kontrol merupakan tetangga kasus yang memiliki karakteristik yang sama dengan kasus. Analisis yang digunakan adalah uji chi square.
Hasil penelitian menunjukkan bahwa pada kelompok kasus terdapat 87,5% berpengetahuan rendah, dan kelompok kontrol 50%. Hasil uji chi square diperoleh nilai p = 0,005 (p<0,05) Nilai odd ratio (OR) yang diperoleh sebesar 7,000 dengan IK95% sebesar 1,641 – 29,854.
Disimpulkan bahwa terdapat hubungan antara pengetahuan masyarakat dengan kejadian Leptospirosis, Pengetahuan masyarakat tentang leptospirosis yang rendah memiliki kemungkinan (odds) 7,000 kali menderita leptospirosis dibandingkan dengan pengetahuan masyarakat yang tinggi. Untuk saran yang diberikan, Supaya masyarakat lebih meningkatkan pengetahuan masyarakat agar terhindar dari penyakit Leptospirosis.

Kata kunci: Kejadian Leptospirosis, Pengetahuan masyarakat, Leptospira